oncotomskСибирский онкологический журналSiberian journal of oncology1814-48612312-3168Tomsk National Research Medical Сепtеr of the Russian Academy of Sciences10.21294/1814-4861-2023-22-2-168-174oncotomsk-2546Research ArticleСЛУЧАЙ ИЗ КЛИНИЧЕСКОЙ ПРАКТИКИCASE REPORTSРедкое клиническое наблюдение пациента со смешанной нейроэндокринной-не-нейроэндокринной опухолью большого дуоденального соскаA rare clinical case of a patient with mixed neuroendocrine-non-neuroendocrine neoplasms of the ampulla of vaterhttps://orcid.org/0000-0003-4157-9744ДроздовЕ. С.DrozdovE. S.

Дроздов Евгений Сергеевич, кандидат медицинских наук, врач-онколог, 634050, г. Томск, пр. Ленина, 115;

ассистент кафедры хирургии с курсом мобилизационной подготовки и медицины катастроф, 634050, г. Томск, Московский тракт, 2

Evgeniy S. Drozdov, MD, PhD, Oncologist, 115, Lenina Ave., 634050, Tomsk; 

Assistant, Department of surgery with the course of mobilization training and medicine of accidents, 2, Moskovsky tract, 634050, Tomsk

johnacro@list.ruhttps://orcid.org/0000-0002-0961-7336ГрищенкоМ. Ю.GrishchenkoM. Yu.

Грищенко Максим Юрьевич, кандидат медицинских наук, главный врач, 

634050, г. Томск, пр. Ленина, 115;

и.о. заведующего кафедрой хирургии с курсом мобилизационной подготовки и медицины катастроф, 634050, г. Томск, Московский тракт, 2

Maxim Yu. Grishchenko, MD, PhD, Chief Physician, 115, Lenina Ave., 634050, Tomsk;

Head of the Department of surgery with the course of mobilization training and medicine of accidents, 2, Moskovsky tract, 634050, Tomsk

ХаритонкинВ. И.KharitonkinV. I.

Харитонкин Владислав Игоревич, врач-онколог, 634050, г. Томск, пр. Ленина, 115;

ассистент кафедры хирургии с курсом мобилизационной подготовки и медицины катастроф, 634050, г. Томск, Московский тракт, 2

Vladislav I. Kharitonkin, MD, Oncologist, 115, Lenina Ave., 634050, Tomsk;

Assistant, Department of surgery with the course of mobilization training and medicine of accidents, 2, Moskovsky tract, 634050, Tomsk

ЛянН. И.LyanN. I.

Лян Николай Игоревич, врач-онколог, 

634050, г. Томск, пр. Ленина, 115

Nikolai I. Lyan, MD, Oncologist,

115, Lenina Ave., 634050, Tomsk

https://orcid.org/0000-0002-5031-1355БородинО. Ю.BorodinO. Yu.

Бородин Олег Юрьевич, доктор медицинских наук, заведующий отделением лучевой диагностики, 634050, г. Томск, пр. Ленина, 115;

старший научный сотрудник отделения рентгеновских и томографических методов диагностики, 634012, г. Томск, ул. Киевская, 111 А

Oleg Yu. Borodin, MD, DSc, Head of the Department of Radiation Diagnostics, 115, Lenina Ave., 634050, Tomsk;

Senior Researcherof the Department of X-ray and Tomographic Diagnostic Methods, 111 A, Kiyevskaya St., 634012, Tomsk

https://orcid.org/0000-0001-5327-6834ФесикЕ. А.FesikE. A.

Фесик Евгения Анатольевна, кандидат медицинских наук, врач-патологоанатом,

634050, г. Томск, пр. Ленина, 115

Evgenia A. Fesik, MD, PhD, Pathologist, Department of Pathological Anatomy and Cytology,

115, Lenina Ave., 634050, Tomsk

https://orcid.org/0000-0002-6286-8193КороткевичА. Г.KorotkevichA. G.

Короткевич Алексей Григорьевич, доктор медицинских наук, профессор кафедры хирургии, урологии, эндоскопии и детской хирургии, 

654005, г. Новокузнецк, пр. Строителей, 5

Aleksey G. Korotkevich, MD, Professor,

5, Builders Ave., 654005, Novokuznetsk

ОГАУЗ «Томский областной онкологический диспансер»; ФГБОУ ВО «Сибирский государственный медицинский университет» Минздрава РоссииРоссияTomsk Regional Oncology Hospital; Siberian State Medical University of the Ministry of Health of RussiaRussian FederationОГАУЗ «Томский областной онкологический диспансер»РоссияTomsk Regional Oncology HospitalRussian FederationОГАУЗ «Томский областной онкологический диспансер»; Научно-исследовательский институт кардиологии, Томский национальный исследовательский медицинский центр Российской академии наукРоссияTomsk Regional Oncology Hospital; Research Institute of Cardiology, Тomsk National Research Medical Center, Russian Academy of SciencesRussian FederationНовокузнецкий государственный институт усовершенствования врачей – филиал ФГБОУ ДПО «Российская медицинская академия непрерывного профессионального образования» Минздрава РоссииРоссияNovokuznetsk State Institute for Advanced Training of Doctors – branch of the Russian Medical Academy of Continuous Professional Education of the Ministry of Health of the RussiaRussian Federation202304052023222168174Copyright © Дроздов Е.С., Грищенко М.Ю., Харитонкин В.И., Лян Н.И., Бородин О.Ю., Фесик Е.А., Короткевич А.Г., 20232023Дроздов Е.С., Грищенко М.Ю., Харитонкин В.И., Лян Н.И., Бородин О.Ю., Фесик Е.А., Короткевич А.Г.Drozdov E.S., Grishchenko M.Y., Kharitonkin V.I., Lyan N.I., Borodin O.Y., Fesik E.A., Korotkevich A.G.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://www.siboncoj.ru/jour/article/view/2546Актуальность

Актуальность. Нейроэндокринные опухоли являются редкими неоплазиями, которые встречаются в 1 % среди всех опухолевых поражений органов пищеварения. В 2010 г. в классификацию нейроэндокринных опухолей ВОЗ включены смешанные нейроэндокринно-не-нейроэндокринные опухоли (СННО). Данный вид опухоли является чрезвычайно редким и чаще всего встречается в червеобразном отростке, ободочной и прямой кишке. В доступной мировой литературе описано 30 клинических случаев СННО большого дуоденального соска (БДС), в отечественной литературе данная патология не описана.

Описание клинического случая. Первым клиническим проявлением заболевания была механическая желтуха. Госпитализирован в дежурный хирургический стационар, проведена эзофагогастродуоденоскопия, выявлено объемное образование БДС. Для купирования желтухи выполнена папиллосфинктеротомия, транспапиллярное стентированиие холедоха пластиковым стентом. На фоне лечения желтуха купирована, получено гистологическое заключение – опухоль БДС верифицирована как аденокарцинома. Пациенту проведено оперативное лечение в объеме гастропанкреатодуоденальной резекции. По результатам послеоперационного иммуногистохимического исследования экспрессия в опухолевых клетках антител: Synaptophysin (клон 27G12) +++, Chromogranin A (5H7) +, CD 57 (NK-1) ++, Ki 67 (Mib 1) 80 %. Заключение: смешанная нейроэндокринная (G3) не-нейроэндокринная карцинома (G2) большого дуоденального соска с ростом в пределах стенки двенадцатиперстной кишки. Метастазы нейроэндокринного компонента в 3 лимфоузлах, метастаз аденокарциномы в 1 из 15 исследованных лимфоузлов; pT2N2M0, СННО high grade (по классификации S. La Rosa).

Заключение

Заключение. Смешанные нейроэндокринно-не-нейроэндокринные опухоли БДС являются крайне редкой патологией. Информативность предоперационной морфологической диагностики невысока. При морфологическом исследовании злокачественных опухолей БДС должна учитываться возможность сочетания нейроэндокринной опухоли с аденокарциномой.

Background

Background. Neuroendocrine tumors are rare neoplasias accounting for 1 % of all digestive malignancies. In 2010, mixed neuroendocrine-non-neuroendocrine neoplasms (MiNENs) were classified by the World Health Organization This type of tumor is extremely rare and most commonly occurs in the appendix, colon, and rectum. To date, only 30 clinical cases of MINEN of the major duodenal papilla (MDP) have been described in the available world literature, while we have not found a description of this pathology in the domestic literature.

Description of the clinical case. We present a case of a 64-year-old male patient with MiNEN MDP. The first clinical manifestation of the disease was obstructive jaundice. To eliminate the jaundice, papillosphincterotomy, transpapillary stenting of the choledochus with a plastic stent was performed. MDP tumor was verifed as adenocarcinoma by histological examination. The patient underwent gastropancreatoduodenal resection. Postoperative immunohistochemical examination showed the expression of antibodies in tumor cells: Synaptophysin (clone 27G12) +++, Chromogranin A (5H7) +, CD 57 (NK-1) ++, Ki 67 (Mib 1) 80 %.

Conclusion

Conclusion: mixed neuroendocrine (G3) non-neuroendocrine carcinoma (G2) of the major duodenal papilla with growth within the wall of the duodenum; metastases of the neuroendocrine component in three lymph nodes, adenocarcinoma metastasis in 1 out of 15 lymph nodes examined; pT2N2M0, MiNEN high grade (classified by S. La Rosa). Conclusion. Mixed neuroendocrine-non-neuroendocrine tumors of MDP are an extremely rare pathology. The accuracy of preoperative morphological diagnostics is not high, therefore, this diagnosis can be easily missed at the preoperative stage. In the morphological study of malignant tumors of MDP, a pathologist should take into account the feasibility of a combination of a neuroendocrine tumor with adenocarcinoma. 

аденокарциномабольшой дуоденальный сосокнейроэндокринная опухольиммуногистохимияAdenocarcinomaAmpulla of Vaterneuroendocrine tumorclinical caseimmunohistochemistryReferencesLepage C., Bouvier A.M., Faivre J. Endocrine tumours: epidemiology of malignant digestive neuroendocrine tumours. Eur J Endocrinol. 2013; 168(4): 77–83. doi: 10.1530/EJE-12-0418.Lepage C., Bouvier A.M., Faivre J. Endocrine tumours: epidemiology of malignant digestive neuroendocrine tumours. Eur J Endocrinol. 2013; 168(4): 77–83. doi: 10.1530/EJE-12-0418.Kim J.Y., Hong S.M., Ro J.Y. Recent updates on grading and classifcation of neuroendocrine tumors. Ann Diagn Pathol. 2017; 29: 11–6. doi: 10.1016/j.anndiagpath.2017.04.005.Kim J.Y., Hong S.M., Ro J.Y. Recent updates on grading and classifcation of neuroendocrine tumors. Ann Diagn Pathol. 2017; 29: 11–6. doi: 10.1016/j.anndiagpath.2017.04.005.Holmager P., Langer S.W., Kjaer A., Ringholm L., Garbyal R.S., Pommergaard H.C., Hansen C.P., Federspiel B., Andreassen M., Knigge U. Surgery in Patients with Gastro-Entero-Pancreatic Neuroendocrine Carcinomas, Neuroendocrine Tumors G3 and High Grade Mixed Neuroendocrine-Non-Neuroendocrine Neoplasms. Curr Treat Options Oncol. 2022; 23(6): 806–17. doi: 10.1007/s11864-022-00969-x.Holmager P., Langer S.W., Kjaer A., Ringholm L., Garbyal R.S., Pommergaard H.C., Hansen C.P., Federspiel B., Andreassen M., Knigge U. Surgery in Patients with Gastro-Entero-Pancreatic Neuroendocrine Carcinomas, Neuroendocrine Tumors G3 and High Grade Mixed Neuroendocrine-Non-Neuroendocrine Neoplasms. Curr Treat Options Oncol. 2022; 23(6): 806–17. doi: 10.1007/s11864-022-00969-x.La Rosa S. Challenges in High-grade Neuroendocrine Neoplasms and Mixed Neuroendocrine/Non-neuroendocrine Neoplasms. Endocr Pathol. 2021; 32(2): 245–57. doi: 10.1007/s12022-021-09676-z.La Rosa S. Challenges in High-grade Neuroendocrine Neoplasms and Mixed Neuroendocrine/Non-neuroendocrine Neoplasms. Endocr Pathol. 2021; 32(2): 245–57. doi: 10.1007/s12022-021-09676-z.Ren X., Jiang H., Sun K., Qin X., Qu Y., Xia T., Chen Y. Mixed neuroendocrine-non-neuroendocrine neoplasm of the gallbladder: case report and literature review. Diagn Pathol. 2022; 17(1): 51. doi: 10.1186/s13000-022-01231-6.Ren X., Jiang H., Sun K., Qin X., Qu Y., Xia T., Chen Y. Mixed neuroendocrine-non-neuroendocrine neoplasm of the gallbladder: case report and literature review. Diagn Pathol. 2022; 17(1): 51. doi: 10.1186/s13000-022-01231-6.Добродеев А.Ю., Гороховская В.И., Костромицкий Д.Н., Афанасьев С.Г., Бондарь Л.Н., Авдеенко Т.В., Тарасова А.С., Августинович А.В. Смешанная нейроэндокринная-не-нейроэндокринная опухоль толстой кишки: Редкое клиническое наблюдение. Экспериментальная и клиническая гастроэнтерология. 2021; 11(195): 97–99. doi: 10.31146/1682-8658-ecg-195-11-97-99.Dobrodeev А.Yu., Gorokhovskaya V.I., Kostromitsky D.N., Afanasyev S.G., Avdeenko Т.V., Bondar L.N., Tarasova A.S., Аvgustinovich А.V. Mixed neuroendocrinenon-neuroendocrine neoplasm of the colon: case report. Experimental and Clinical Gastroenterology. 2021; 11(195): 97–99. (in Russian). doi: 10.31146/1682-8658-ecg-195-11-97-99.Zhang L., DeMay R.M. Cytological features of mixed adenoneuroendocrine carcinoma of the ampulla: two case reports with review of literature. Diagn Cytopathol. 2014; 42(12): 1075–84. doi: 10.1002/dc.23107.Zhang L., DeMay R.M. Cytological features of mixed adenoneuroendocrine carcinoma of the ampulla: two case reports with review of literature. Diagn Cytopathol. 2014; 42(12): 1075–84. doi: 10.1002/dc.23107.de Mestier L., Cros J., Neuzillet C., Hentic O., Egal A., Muller N., Bouché O., Cadiot G., Ruszniewski P., Couvelard A., Hammel P. Digestive System Mixed Neuroendocrine-Non-Neuroendocrine Neoplasms. Neuroendocrinology. 2017; 105(4): 412–25. doi: 10.1159/000475527.de Mestier L., Cros J., Neuzillet C., Hentic O., Egal A., Muller N., Bouché O., Cadiot G., Ruszniewski P., Couvelard A., Hammel P. Digestive System Mixed Neuroendocrine-Non-Neuroendocrine Neoplasms. Neuroendocrinology. 2017; 105(4): 412–25. doi: 10.1159/000475527.Minaya-Bravo A.M., Garcia Mahillo J.C., Mendoza Moreno F., Noguelares Fraguas F., Granell J. Large cell neuroendocrine – Adenocarcinona mixed tumour of colon: Collision tumour with peculiar behaviour. What do we know about these tumours? Ann Med Surg (Lond). 2015; 4(4): 399–403. doi: 10.1016/j.amsu.2015.10.004.Minaya-Bravo A.M., Garcia Mahillo J.C., Mendoza Moreno F., Noguelares Fraguas F., Granell J. Large cell neuroendocrine – Adenocarcinona mixed tumour of colon: Collision tumour with peculiar behaviour. What do we know about these tumours? Ann Med Surg (Lond). 2015; 4(4): 399–403. doi: 10.1016/j.amsu.2015.10.004.Frizziero M., Chakrabarty B., Nagy B., Lamarca A., Hubner R.A., Valle J.W., McNamara M.G. Mixed Neuroendocrine Non-Neuroendocrine Neoplasms: A Systematic Review of a Controversial and Underestimated Diagnosis. J Clin Med. 2020; 9(1): 273. doi: 10.3390/jcm9010273.Frizziero M., Chakrabarty B., Nagy B., Lamarca A., Hubner R.A., Valle J.W., McNamara M.G. Mixed Neuroendocrine Non-Neuroendocrine Neoplasms: A Systematic Review of a Controversial and Underestimated Diagnosis. J Clin Med. 2020; 9(1): 273. doi: 10.3390/jcm9010273.

The authors declare that there are no conflicts of interest present.