oncotomskСибирский онкологический журналSiberian journal of oncology1814-48612312-3168Tomsk National Research Medical Сепtеr of the Russian Academy of Sciences10.21294/1814-4861-2024-23-5-176-184oncotomsk-3287Research ArticleСЛУЧАЙ ИЗ КЛИНИЧЕСКОЙ ПРАКТИКИCASE REPORTSКлинический случай распространенной, резистентной к лечению, герминогенной опухоли яичника (опухоли желточного мешка) с успешно реализованной фертильностью через 20 лет после комбинированного леченияAdvanced treatment-resistant ovarian germ cell tumor (yolk sac tumor) with successful fertility realization 20 years after combined treatment: a case reporthttps://orcid.org/0000-0002-2701-8812УльрихЕ. А.UlrikhE. A.

Ульрих Елена Александровна, доктор медицинских наук, профессор, заведующая НИЛ онкогинекологии, 197341, г. Санкт-Петербург, ул. Аккуратова, 2;

ведущий научный сотрудник, 197758, г. Санкт-Петербург, пос. Песочный, ул. Ленинградская, 68;

профессор кафедры онкологии, 191015, г. Санкт-Петербург, ул. Кирочная, 41

Elena A. Ulrikh, MD, DSc, Professor, Head of the Scientific Research Laboratory of Gynecological Oncology, 2, Akkuratova St., Saint Petersburg, 197341;

Leading Researcher, 68, Leningradskaya St., Saint Petersburg, Pesochny village, 197758;

Professor, Department of Oncology, 41, Kirochnaya St., Saint Petersburg, 191015

ulrikh_ea@almazovcentre.ruhttps://orcid.org/0009-0003-5149-2885ЧекинаЮ. А.ChekinaYu. A.

Чекина Юлия Андреевна, лаборант-исследователь НИЛ онкогинекологии, 

197341, г. Санкт-Петербург, ул. Аккуратова, 2

Yulia A. Chekina, Research Assistant, Scientific Research Laboratory of Oncogynecology, 

2, Akkuratova St., Saint Petersburg, 197341

СафроноваК. В.SafronovaK. V.

Сафронова Кристина Витальевна, кандидат медицинских наук, онколог, 197758, г. Санкт-Петербург, пос. Песочный, ул. Ленинградская, 68;

ассистент кафедры онкологии, 191015, г. Санкт-Петербург, ул. Кирочная, 41

 

Kristina V. Safronova, MD, PhD, Oncologist, 68, Leningradskaya St., Saint Petersburg, Pesochny village, 197758;

Assistant, Department of Oncology, 41, Kirochnaya St., Saint Petersburg, 191015

https://orcid.org/0000-0001-9365-8554ТелетаеваГ. М.TeletaevaG. M.

Телетаева Гульфия Мидхатовна, кандидат медицинских наук, научный сотрудник, 

197758, г. Санкт-Петербург, пос. Песочный, ул. Ленинградская, 68

Gulfiya M. Teletaeva, MD, PhD, Researcher, Department of Chemotherapy and Innovative Technologies, 

68, Leningradskaya St., Saint Petersburg, Pesochny village, 197758

https://orcid.org/0000-0002-2817-2977ДжарбаеваА. Д.DzharbaevaA. D.

Джарбаева Аминат Джарбаевна, акушер-гинеколог, НЦМУ «Центр  персонализированной медицины», 

197341, г. Санкт-Петербург, ул. Аккуратова, 2

Aminat D. Dzharbaeva, MD, Gynaecologist, 

2, Akkuratova St., Saint Petersburg, 197341

УрманчееваА. Ф.UrmancheevaA. F.

Урманчеева Адилия Феттеховна, доктор медицинских наук, профессор, ведущий научный сотрудник отделения онкогинекологии, 197758, г. Санкт-Петербург, пос. Песочный, ул. Ленинградская, 68;

профессор кафедры онкологии, 191015, г. Санкт-Петербург, ул. Кирочная, 41

Adilia F. Urmancheeva, MD, DSc, Professor, Leading Researcher, Department of Oncogynecology, 68, Leningradskaya St., Saint Petersburg, Pesochny village, 197758;

Professor, Department of Oncology, 41, Kirochnaya St., Saint Petersburg, 191015

НЦМУ «Центр персонализированной медицины», ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр им. В.А. Алмазова» Минздрава России; ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр онкологии им. Н.Н. Петрова» Минздрава России; ФГБОУ ВО «Северо-Западный государственный медицинский университет им. И.И. Мечникова» Минздрава РоссииРоссияWorld-Class Research Centre for Personalized Medicine, V.A. Almazov National Medical Research Center; N.N. Petrov National Medical Oncology Research Center of the Ministry of Health of Russia; I.I. Mechnikov North-Western State Medical University of the Ministry of Health of RussiaRussian FederationНЦМУ «Центр персонализированной медицины», ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр им. В.А. Алмазова» Минздрава РоссииРоссияWorld-Class Research Centre for Personalized Medicine, V.A. Almazov National Medical Research CenterRussian FederationФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр онкологии им. Н.Н. Петрова» Минздрава России; ФГБОУ ВО «Северо-Западный государственный медицинский университет им. И.И. Мечникова» Минздрава РоссииРоссияN.N. Petrov National Medical Oncology Research Center of the Ministry of Health of Russia; I.I. Mechnikov North-Western State Medical University of the Ministry of Health of RussiaRussian FederationФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр онкологии им. Н.Н. Петрова» Минздрава РоссииРоссияN.N. Petrov National Medical Oncology Research Center of the Ministry of Health of RussiaRussian Federation202417112024235176184Copyright © Ульрих Е.А., Чекина Ю.А., Сафронова К.В., Телетаева Г.М., Джарбаева А.Д., Урманчеева А.Ф., 20242024Ульрих Е.А., Чекина Ю.А., Сафронова К.В., Телетаева Г.М., Джарбаева А.Д., Урманчеева А.Ф.Ulrikh E.A., Chekina Y.A., Safronova K.V., Teletaeva G.M., Dzharbaeva A.D., Urmancheeva A.F.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://www.siboncoj.ru/jour/article/view/3287Актуальность

Актуальность. Опухоли желточного мешка (ОЖМ) относятся к редким злокачественным герминогенным новообразованиям яичников, чаще всего встречающимся у молодых пациенток, заинтересованных в сохранении фертильности. Отличительными особенностями ОЖМ являются большие размеры, преимущественно односторонний характер поражения и повышенная выработка альфа-фетопротеина, который можно использовать в качестве важного диагностического критерия данного заболевания. Из всех герминогенных опухолей ОЖМ характеризуется наименее благоприятным прогнозом. Приоритетными задачами лечения ОЖМ являются не только улучшение прогноза и качества жизни, но и возможность осуществления пациенткой ее репродуктивных планов в будущем.

Описание клинического случая. Представлен клинический случай агрессивного течения опухоли желточного мешка в яичнике у 15-летней девушки, потребовавшей неоднократных операций, повторных смен курсов лекарственной терапии с применением высокодозных схем и трансплантации костного мозга.

Заключение

Заключение. Данный клинический случай демонстрирует, как, несмотря на агрессивную терапию, использование современных медицинских технологий позволило сохранить репродуктивную функцию с ее реализацией через 20 лет после лечения.

Background

Background. Yolk sac tumors (YST) are classified as rare malignant germ cell tumors of the ovaries, most commonly found in young patients interested in preserving fertility. YST is characterized by large size, predominantly unilateral involvement, and increased production of alpha-fetoprotein, which can be used as an important diagnostic criterion for this condition. Among all germ cell tumors, YST has the least favorable prognosis. The primary goals of YST treatment are not only to improve prognosis and quality of life but also to enable the patient to fulfill her reproductive plans in the future.

Description of the clinical case. We present a clinical case of an aggressive course of yolk sac tumor in the ovary of a 15-year-old girl, requiring multiple surgeries, repeated courses of high-dose drug therapy, and bone marrow transplantation.

Conclusion

Conclusion. This is a rare case of YST with successful preservation of reproductive function due to modern medical technologies despite aggressive treatment.

герминогенные опухолиопухоль желточного мешкаагрессивное заболеваниеальфа-фетопротеинсохранение фертильностивысокодозная химиотерапиясовременные медицинские технологииgerm cell tumorsyolk sac tumoraggressive diseasealpha-fetoproteinfertility preservationhigh-dose chemotherapymedical technologiesИсследование выполнено при финансовой поддержке Министерства науки и высшего образования Российской Федерации (Соглашение № 075-15-2022-301 от 20.04.2022).This work was fnancially supported by the Ministry of Science and Higher Education of the Russian Federation (Agreement No. 075-15-2022-301).ReferencesEuscher E.D. Germ Cell Tumors of the Female Genital Tract. Surg Pathol Clin. 2019; 12(2): 621–49. doi: 10.1016/j.path.2019.01.005.Euscher E.D. Germ Cell Tumors of the Female Genital Tract. Surg Pathol Clin. 2019; 12(2): 621–49. doi: 10.1016/j.path.2019.01.005.Reid B.M., Permuth J.B., Sellers T.A. Epidemiology of ovarian cancer: a review. Cancer Biol Med. 2017; 14(1): 9–32. doi: 10.20892/j.issn.2095-3941.2016.0084.Reid B.M., Permuth J.B., Sellers T.A. Epidemiology of ovarian cancer: a review. Cancer Biol Med. 2017; 14(1): 9–32. doi: 10.20892/j.issn.2095-3941.2016.0084.Солопова А.Е., Сологуб Ю.Н., Макацария А.Д., Терновой С.К. Герминогенные опухоли яичников – современные подходы к диагностике. Акушерство и гинекология. 2016; 12: 28–33. doi: 10.18565/aig.2016.12.28-33.Solopova A.E., Sologub Yu.N., Makatsaria A.D., Ternovoy S.K. Ovarian germ cell tumors – modern approaches to diagnosis. Obstetrics and Gynecology. 2016; 12: 28–33. (in Russian). doi: 10.18565/aig.2016.12.28-33.Dantkale K.S., Agrawal M. A Comprehensive Review of Current Trends in the Diagnosis and Treatment of Ovarian Germ Cell Tumors. Cureus. 2024; 16(1). doi: 10.7759/cureus.52650.Dantkale K.S., Agrawal M. A Comprehensive Review of Current Trends in the Diagnosis and Treatment of Ovarian Germ Cell Tumors. Cureus. 2024; 16(1). doi: 10.7759/cureus.52650.Soft Tissue and Bone Tumours: WHO Classifcation of Tumours (Medicine). 5th Edition, Vol. 3. World Health Organization, 2020.Soft Tissue and Bone Tumours: WHO Classifcation of Tumours (Medicine). 5th Edition, Vol. 3. World Health Organization, 2020.Zong X., Zhang Y., Peng X., Cao D., Yu M., Wang J., Li H., Guo X., Liang H., Yang J. Analysis of the genomic landscape of yolk sac tumors reveals mechanisms of evolution and chemoresistance. Nat Commun. 2021; 12(1): 3579. doi: 10.1038/s41467-021-23681-0.Zong X., Zhang Y., Peng X., Cao D., Yu M., Wang J., Li H., Guo X., Liang H., Yang J. Analysis of the genomic landscape of yolk sac tumors reveals mechanisms of evolution and chemoresistance. Nat Commun. 2021; 12(1): 3579. doi: 10.1038/s41467-021-23681-0.Stefanelli E., Talarico V., Scavone M., Carboni E., Stranieri G., Galati M.C., Salerno D., Raiola G. Acute abdominal pain in an adolescent girl with an ovarian yolk sac tumor. Acta Biomed. 2019; 90(4): 599–602. doi: 10.23750/abm.v90i4.9017.Stefanelli E., Talarico V., Scavone M., Carboni E., Stranieri G., Galati M.C., Salerno D., Raiola G. Acute abdominal pain in an adolescent girl with an ovarian yolk sac tumor. Acta Biomed. 2019; 90(4): 599–602. doi: 10.23750/abm.v90i4.9017.Safdar N.S., Stall J.N., Young R.H. Malignant Mixed Germ Cell Tumors of the Ovary: An Analysis of 100 Cases Emphasizing the Frequency and Interrelationships of Their Tumor Types. Am J Surg Pathol. 2021; 45(6): 727–41. doi: 10.1097/PAS.0000000000001625.Safdar N.S., Stall J.N., Young R.H. Malignant Mixed Germ Cell Tumors of the Ovary: An Analysis of 100 Cases Emphasizing the Frequency and Interrelationships of Their Tumor Types. Am J Surg Pathol. 2021; 45(6): 727–41. doi: 10.1097/PAS.0000000000001625.Radswiki T., Baba Y., Weerakkody Y., et al. Ovarian yolk sac tumor. [Internet]. Reference article. Radiopaedia.org. doi: 10.53347/rID-15285. URL: https://radiopaedia.org/articles/ovarian-yolk-sac-tumour [cited 2024 Mar 22].Radswiki T., Baba Y., Weerakkody Y., et al. Ovarian yolk sac tumor. [Internet]. Reference article. Radiopaedia.org. doi: 10.53347/rID-15285. URL: https://radiopaedia.org/articles/ovarian-yolk-sac-tumour [cited 2024 Mar 22].Anfelter P., Testa A., Chiappa V., Froyman W., Fruscio R., Guerriero S., Alcazar J.L., Mascillini F., Pascual M.A., Sibal M., Savelli L., Zannoni G.F., Timmerman D., Epstein E. Imaging in gynecological disease (17): ultrasound features of malignant ovarian yolk sac tumors (endodermal sinus tumors). Ultrasound Obstet Gynecol. 2020; 56(2): 276–84. doi: 10.1002/uog.22002. Erratum in: Ultrasound Obstet Gynecol. 2020; 56(6): 966. doi: 10.1002/uog.23526.Anfelter P., Testa A., Chiappa V., Froyman W., Fruscio R., Guerriero S., Alcazar J.L., Mascillini F., Pascual M.A., Sibal M., Savelli L., Zannoni G.F., Timmerman D., Epstein E. Imaging in gynecological disease (17): ultrasound features of malignant ovarian yolk sac tumors (endodermal sinus tumors). Ultrasound Obstet Gynecol. 2020; 56(2): 276–84. doi: 10.1002/uog.22002. Erratum in: Ultrasound Obstet Gynecol. 2020; 56(6): 966. doi: 10.1002/uog.23526.Eddaoualline H., Sami H., Rais H., Belbaraka R., El Omrani A., Khouchani M. Ovarian Yolk Sac Tumor: A Case Report and Literature Review. Clin Case Rep Int. 2018; 2: 1057.Eddaoualline H., Sami H., Rais H., Belbaraka R., El Omrani A., Khouchani M. Ovarian Yolk Sac Tumor: A Case Report and Literature Review. Clin Case Rep Int. 2018; 2: 1057.Неэпителиальные опухоли яичников. Клинические рекомендации. Одобрено на заседании научно-практического совета Министерства здравоохранения Российской Федерации (протокол от 20.12.2019 г. №10/2-3-4). 2020. 71 с.Nonepithelial ovarian tumors. Clinical guidelines. Approved at the meeting of the Scientifc and Practical Council of the Ministry of Health of the Russian Federation (protocol of 20.12.2019, No. 10/2-3-4). 2020. 71 p. (in Russian).Гуторов С.Л., Новикова Е.Г., Румянцев А.А., Трякин А.А., Тюляндина А.С., Урманчеева А.Ф., Хохлова С.В. Злокачественные неэпителиальные опухоли яичников: практические рекомендации. Часть 1. Злокачественные опухоли. 2023; 13(3s2–1): 216–34. doi: 10.18027/2224-5057-2023-13-3s2-1-216-234.Gutorov S.L., Novikova E.G., Rumyantsev A.A., Tryakin A.A., Tyulyanina A.S., Urmancheeva A.F., Khokhlova S.V. Malignant nonepithelial ovarian tumors: practical guidelines. Part 1. Malignant tumors. 2023; 13(3s2–1): 216–34. (in Russian). doi: 10.18027/2224-5057-2023-13-3s2-1-216-234.Graham R., MacDonald N.D., Lockley M., Miller R., Butler J., Murali K., Sarker S.J., Banerjee S., Stoneham S., Shamash J., Liberale V., Berney D.M., Newton C. Surgical management and outcomes for stage 1 malignant ovarian germ cell tumours: A UK multicentre retrospective cohort study. Eur J Obstet Gynecol Reprod Biol. 2022; 271: 138–44. doi: 10.1016/j.ejogrb.2022.02.013.Graham R., MacDonald N.D., Lockley M., Miller R., Butler J., Murali K., Sarker S.J., Banerjee S., Stoneham S., Shamash J., Liberale V., Berney D.M., Newton C. Surgical management and outcomes for stage 1 malignant ovarian germ cell tumours: A UK multicentre retrospective cohort study. Eur J Obstet Gynecol Reprod Biol. 2022; 271: 138–44. doi: 10.1016/j.ejogrb.2022.02.013.Liu P., Li Z., Cheng X., Gao Q., Che Y., Zhang Z., Chu R., Chen Z., Zhang Y., Wang Q., Dou Z., Wei Y., Cui Z., Wang J., Xie X., Ma D., Yang X., Kong B., Song K. Assessment of prognostic and reproductive outcomes of omentectomy for patients with clinically apparent early-stage (I, II) malignant ovarian germ cell tumours: A multicentre retrospective study. BJOG. 2022; 129(s2): 23–31. doi: 10.1111/1471-0528.17325.Liu P., Li Z., Cheng X., Gao Q., Che Y., Zhang Z., Chu R., Chen Z., Zhang Y., Wang Q., Dou Z., Wei Y., Cui Z., Wang J., Xie X., Ma D., Yang X., Kong B., Song K. Assessment of prognostic and reproductive outcomes of omentectomy for patients with clinically apparent early-stage (I, II) malignant ovarian germ cell tumours: A multicentre retrospective study. BJOG. 2022; 129(s2): 23–31. doi: 10.1111/1471-0528.17325.Pallavi V.R., Kansal Y., Rathod P.S., Shobha K., Kundargi R., Bafna U.D., Devi U., Vijay C.R. Impact of Optimal Therapy and Prognostic Factors in Malignant Germ Cell Tumors of Ovary: 20 Years’ Institutional Experience. Indian J Surg Oncol. 2022; 13(3): 633–40. doi: 10.1007/s13193-022-01537-3.Pallavi V.R., Kansal Y., Rathod P.S., Shobha K., Kundargi R., Bafna U.D., Devi U., Vijay C.R. Impact of Optimal Therapy and Prognostic Factors in Malignant Germ Cell Tumors of Ovary: 20 Years’ Institutional Experience. Indian J Surg Oncol. 2022; 13(3): 633–40. doi: 10.1007/s13193-022-01537-3.Uccello M., Boussios S., Samartzis E.P., Moschetta M. Systemic anti-cancer treatment in malignant ovarian germ cell tumours (MOGCTs): current management and promising approaches. Ann Transl Med. 2020; 8(24): 1713. doi: 10.21037/atm.2020.04.15.Uccello M., Boussios S., Samartzis E.P., Moschetta M. Systemic anti-cancer treatment in malignant ovarian germ cell tumours (MOGCTs): current management and promising approaches. Ann Transl Med. 2020; 8(24): 1713. doi: 10.21037/atm.2020.04.15.Newton C., Murali K., Ahmad A., Hockings H., Graham R., Liberale V., Sarker S.J., Ledermann J., Berney D.M., Shamash J., Banerjee S., Stoneham S., Lockley M. A multicentre retrospective cohort study of ovarian germ cell tumours: Evidence for chemotherapy de-escalation and alignment of paediatric and adult practice. Eur J Cancer. 2019; 113: 19–27. doi: 10.1016/j.ejca.2019.03.001.Newton C., Murali K., Ahmad A., Hockings H., Graham R., Liberale V., Sarker S.J., Ledermann J., Berney D.M., Shamash J., Banerjee S., Stoneham S., Lockley M. A multicentre retrospective cohort study of ovarian germ cell tumours: Evidence for chemotherapy de-escalation and alignment of paediatric and adult practice. Eur J Cancer. 2019; 113: 19–27. doi: 10.1016/j.ejca.2019.03.001.Park J.Y., Kim D.Y., Suh D.S., Kim J.H., Kim Y.M., Kim Y.T., Nam J.H. Outcomes of Surgery Alone and Surveillance Strategy in Young Women With Stage I Malignant Ovarian Germ Cell Tumors. Int J Gynecol Cancer. 2016; 26(5): 859–64. doi: 10.1097/IGC.0000000000000702.Park J.Y., Kim D.Y., Suh D.S., Kim J.H., Kim Y.M., Kim Y.T., Nam J.H. Outcomes of Surgery Alone and Surveillance Strategy in Young Women With Stage I Malignant Ovarian Germ Cell Tumors. Int J Gynecol Cancer. 2016; 26(5): 859–64. doi: 10.1097/IGC.0000000000000702.Kojimahara T., Nakahara K., Takano T., Yaegashi N., Nishiyama H., Fujimori K., Sato N., Terada Y., Tase T., Yokoyama Y., Mizunuma H., Shoji T., Sugiyama T., Kurachi H. Yolk sac tumor of the ovary: a retrospective multicenter study of 33 Japanese women by Tohoku Gynecologic Cancer Unit (TGCU). Tohoku J Exp Med. 2013; 230(4): 211–7. doi: 10.1620/tjem.230.211.Kojimahara T., Nakahara K., Takano T., Yaegashi N., Nishiyama H., Fujimori K., Sato N., Terada Y., Tase T., Yokoyama Y., Mizunuma H., Shoji T., Sugiyama T., Kurachi H. Yolk sac tumor of the ovary: a retrospective multicenter study of 33 Japanese women by Tohoku Gynecologic Cancer Unit (TGCU). Tohoku J Exp Med. 2013; 230(4): 211–7. doi: 10.1620/tjem.230.211.Park J.Y., Kim D.Y., Suh D.S., Kim J.H., Kim Y.M., Kim Y.T., Nam J.H. Analysis of outcomes and prognostic factors after fertility-sparing surgery in malignant ovarian germ cell tumors. Gynecol Oncol. 2017; 145(3): 513–8. doi: 10.1016/j.ygyno.2017.03.023.Park J.Y., Kim D.Y., Suh D.S., Kim J.H., Kim Y.M., Kim Y.T., Nam J.H. Analysis of outcomes and prognostic factors after fertility-sparing surgery in malignant ovarian germ cell tumors. Gynecol Oncol. 2017; 145(3): 513–8. doi: 10.1016/j.ygyno.2017.03.023.Nasioudis D., Chapman-Davis E., Frey M.K., Caputo T.A., Holcomb K. Management and prognosis of ovarian yolk sac tumors; an analysis of the National Cancer Data Base. Gynecol Oncol. 2017; 147(2): 296–301. doi: 10.1016/j.ygyno.2017.08.013.Nasioudis D., Chapman-Davis E., Frey M.K., Caputo T.A., Holcomb K. Management and prognosis of ovarian yolk sac tumors; an analysis of the National Cancer Data Base. Gynecol Oncol. 2017; 147(2): 296–301. doi: 10.1016/j.ygyno.2017.08.013.Nasioudis D., Frey M.K., Chapman-Davis E., Caputo T.A., Holcomb K. Fertility-preserving surgery for advanced stage ovarian germ cell tumors. Gynecol Oncol. 2017; 147(3): 493–6. doi: 10.1016/j.ygyno.2017.10.010.Nasioudis D., Frey M.K., Chapman-Davis E., Caputo T.A., Holcomb K. Fertility-preserving surgery for advanced stage ovarian germ cell tumors. Gynecol Oncol. 2017; 147(3): 493–6. doi: 10.1016/j.ygyno.2017.10.010.Di Tucci C., Casorelli A., Morrocchi E., Palaia I., Muzii L., Panici P.B. Fertility management for malignant ovarian germ cell tumors patients. Crit Rev Oncol Hematol. 2017; 120: 34–42. doi: 10.1016/j.critrevonc.2017.10.005.Di Tucci C., Casorelli A., Morrocchi E., Palaia I., Muzii L., Panici P.B. Fertility management for malignant ovarian germ cell tumors patients. Crit Rev Oncol Hematol. 2017; 120: 34–42. doi: 10.1016/j.critrevonc.2017.10.005.

The authors declare that there are no conflicts of interest present.