oncotomskСибирский онкологический журналSiberian journal of oncology1814-48612312-3168Tomsk National Research Medical Сепtеr of the Russian Academy of Sciences10.21294/1814-4861-2018-17-3-115-121oncotomsk-773Research ArticleСЛУЧАЙ ИЗ КЛИНИЧЕСКОЙ ПРАКТИКИCASE REPORTSРЕДКОЕ КЛИНИЧЕСКОЕ НАБЛЮДЕНИЕ ПАЦИЕНТА СО СМЕШАННОЙ СЕРОЗНО-НЕЙРОЭНДОКРИННОЙ КИСТОЗНОЙ НЕОПЛАЗИЕЙ ПОДЖЕЛУДОЧНОЙ ЖЕЛЕЗЫA RARE CLINICAL CASE OF MIXED SEROUS NEUROENDOCRINE CYSTIC NEOPLASM OF THE PANCREAShttps://orcid.org/0000-0001-5337-3183КошельА. П.KoshelA. P.

634045, г. Томск, ул. Нахимова, 3

634050, г. Томск, Московский тракт, 2

доктор медицинских наук, профессор, заведующий кафедрой хирургии с курсом мобилизационной подготовки и медицины катастроф, Сибирский  государственный медицинский университет; главный врач, Городская клиническая больница № 3 им. Б.И. Альперовича (г. Томск, Россия). SPIN-код: 3403-0894. AuthorID (РИНЦ): 553171. AuthorID (Scopus): 6701687418. Researcher ID (WOS): P-6015-2015

3, Nakhimova Street, 634045-Tomsk, Russia

2, Moskovsky tract, 634050-Tomsk, Russia

MD, Professor, Head of the Department of surgery with the course of mobilization training and medicine of accidents, Siberian State Medical University (Tomsk Russia). Author ID (Scopus): 6701687418. Researcher ID (WOS): P-6015-2015

petrovichi001@mail.ruАлиповВ. В.AlipovV. V.

634050, г. Томск, Московский тракт, 2

634063, г. Томск, ул. И.Черных, 96

кандидат медицинских наук, ассистент кафедры факультетской хирургии, Сибирский государственный медицинский университет»; врач-хирург, Томская областная клиническая больница (г. Томск, Россия). SPIN-код: 5867-8186. AuthorID (РИНЦ): 785971

2, Moskovsky tract, 634050-Tomsk, Russia

96, I. Chernyh Street, 634063-Tomsk

D, PhD, Surgery Department, Siberian State Medical University; Tomsk regional clinical hospital (Tomsk, Russia)

slava.alipov@mail.ruБазилевичЛ. Р.BazilevichL. R.

634063, г. Томск, ул. И.Черных, 96

кандидат медицинских наук, врач-хирург, онколог, Томская областная клиническая больница (г. Томск, Россия). AuthorID (РИНЦ): 266847

96, I. Chernyh Street, 634063-Tomsk

MD, PhD, Surgery Department; Tomsk regional clinical hospital (Tomsk, Russia)

bazilevich61@yandex.ruХващевскийА. И.KhvashchevskyA. I.

634063, г. Томск, ул. И.Черных, 96

кандидат медицинских наук, заведующий отделением общей хирургии, Томская областная клиническая больница (г. Томск, Россия). SPIN-код: 7428-8382. AuthorID (РИНЦ): 466138

96, I. Chernyh Street, 634063-Tomsk

MD, PhD, Head of the surgery Department, Tomsk regional clinical hospital (Tomsk, Russia)

surgery@okb.tomsk.ruhttps://orcid.org/0000-0003-3757-0173ПурликИ. Л.PurlikI. L.

634050, г. Томск, Московский тракт, 2

634050, г. Томск, пр. Ленина, 115

доктор медицинских наук, профессор кафедры патологической анатомии, Сибирский государственный медицинский университет; заведующий патологоанатомическим отделением, Томский областной онкологический диспансер (г. Томск, Россия). SPIN-код: 3550-6646. AuthorID (РИНЦ): 589923. Researcher ID (WOS): C-8612-2012.  AuthorID (Scopus): 12762449300

2, Moskovsky tract, 634050-Tomsk, Russia

115, Lenin Ave., 634050-Tomsk, Russia

MD, Professor of Pathological Anatomy Department, Siberian State Medical University; Head of the Department of Pathologic Anatomy, Tomsk Regional Oncology Hospital (Tomsk, Russia), Researcher ID (WOS): C-8612-2012. Author ID (Scopus): 12762449300

igor0812@rambler.ruhttps://orcid.org/0000-0003-4157-9744ДроздовЕ. С.DrozdovE. S.

634050, г. Томск, Московский тракт, 2

634050, г. Томск, пр. Ленина, 115

соискатель кафедры хирургии с курсом мобилизационной подготовки и медицины катастроф, Сибирский государственный медицинский университет; врач-онколог, Томский областной онкологический диспансер (г. Томск, Россия). SPIN-код: 4023-0766. AuthorID (РИНЦ): 799902

2, Moskovsky tract, 634050-Tomsk, Russia

115, Lenin Ave., 634050-Tomsk, Russia

Postgraduate, Department of surgery with the course of mobilization training and medicine of accidents, Siberian State Medical University, Physician, Tomsk Oncological Hospital (Tomsk, Russia)

johnacro@list.ruОГАУЗ «Городская клиническая больница № 3 им. Б.И. Альперовича» ФГБОУ ВО «Сибирский государственный медицинский университет» Министерства здравоохранения Российской ФедерацииРоссияCity clinical hospital № 3 named after B.I. Alperovich Siberian State Medical UniversityRussian FederationФГБОУ ВО «Сибирский государственный медицинский университет» Министерства здравоохранения Российской Федерации ОГАУЗ «Томская областная клиническая больница»РоссияSiberian State Medical University Tomsk Regional Clinical HospitalRussian FederationОГАУЗ «Томская областная клиническая больница»РоссияTomsk Regional Clinical HospitalRussian FederationФГБОУ ВО «Сибирский государственный медицинский университет» Министерства здравоохранения Российской Федерации ОГАУЗ «Томский областной онкологический диспансер»РоссияSiberian State Medical University Tomsk Regional Oncology HospitalRussian Federation201804072018173115121Copyright © Кошель А.П., Алипов В.В., Базилевич Л.Р., Хващевский А.И., Пурлик И.Л., Дроздов Е.С., 20182018Кошель А.П., Алипов В.В., Базилевич Л.Р., Хващевский А.И., Пурлик И.Л., Дроздов Е.С.Koshel A.P., Alipov V.V., Bazilevich L.R., Khvashchevsky A.I., Purlik I.L., Drozdov E.S.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://www.siboncoj.ru/jour/article/view/773Актуальность

Актуальность. Серозные кистозные опухоли поджелудочной железы являются редкими неоплазиями, которые встречаются в 1–2 % среди всех опухолевых поражений  поджелудочной железы. В 2010 г. в классификацию ВОЗ для опухолей поджелудочной  железы была включена смешанная серозно-нейроэндокринная кистозная неоплазия. В  отечественной литературе не описаны случаи этого заболевания, в зарубежной – лишь 17  клинических случаев. В большинстве случаев смешанная серозно-нейроэндокринная  кистозная неоплазия встречается в сочетании с болезнью von Hippel Lindau. По данным  литературы, при подозрении на данный вид опухоли большинство авторов склонны к хирургическому методу лечения.

Описание клинического случая. Приводим наблюдение пациента со смешанной серозно-нейроэндокринной кистозной неоплазией, не связанной с болезнью von Hippel Lindau.  Подробно описана клиническая картина, разобраны этапы диагностического поиска. На  предоперационном этапе достоверной морфологической верификации получить не удалось. Пациенту проведено радикальное оперативное лечение: спленсохранная  дистальная резекция поджелудочной железы. Диагноз был верифицирован после операции  на основании гистологического и иммуногистохимического исследований. При контрольном  обследовании через 10 мес после операции состояние пациента удовлетворительное, признаков рецидива не выявлено.

Заключение

Заключение. Смешанная серозно-нейроэндокринная кистозная неоплазия поджелудочной  железы является крайне редкой патологией. Информативность предоперационной  морфологической верификации затруднительна и невысока, следовательно, на  предоперационном этапе данный диагноз может быть легко пропущен. При  патологогистологическом обследовании резецированных серозных цистаденом должна  учитываться возможность сочетания данной патологии с нейроэндокринной опухолью  поджелудочной железы. С целью верификации необходимо использование  иммуногистохимического исследования. Вовремя выполненное радикальное оперативное вмешательство позволяет достигнуть полного излечения.

Background

Background. Serous cystic pancreatic neoplasm is a rare pancreatic tumor, accounting for 1–2 % of all pancreatic tumors. In 2010,  mixed serous neuroendocrine cystic neoplasia was included into the classification of the WHO for pancreatic tumors. Only a few cases of this disease have been reported in the literature. Mixed serous  neuroendocrine cystic neoplasia is often associated with von Hippel  Lindau disease. Most authors recommend surgery as a main treatment of this disease.

Case report

Case report. We present a case with mixed serous neuroendocrine  cystic neoplasia not associated with von Hippel Lindau disease. The  patient underwent spleen – preserving distal pancreas resection. The diagnosis was histologically and immunohistochemically  verified. There is no evidence of disease recurrence within 10  months after surgery. Conclusion. Histological examination of the  resected serous cystadenoms should take into account the possibility of combining this pathology with pancreatic neuroendocrine tumors.  For the purpose of verification, the use of immunohistochemical  examination is required. Radical surgical resection allows patients  with this disease to be cured.

кистозная неоплазия поджелудочной железысерозная цистаденоманейроэндокринная опухоль поджелудочной железыклинический случайиммуногистохимияpancreatic cystic neoplasmserous cystadenomapancreatic neuroendocrine tumorcase reportimmunohistochemistryReferencesПаклина О.В., Сетдикова Г.Р., Чекмарева И.А. Морфологическая характеристика кистозных опухолей поджелудочной железы. Анналы хирургической гепатологии. 2012; 17 (1): 26–34.Paklina O.V., Setdikova G.R., Chekmaryova. I.A. Morphological Characteristic of Pancreatic Cystic Tumors. Annals of Surgical Hepatology. 2012; 17 (1): 26–34. [in Russian]Brugge W.R., Lauwers G.Y., Sahani D., Fernandez-del Castillo C., Warshaw A.L. Cystic Neoplasms of the Pancreas. New Eng J Med. 2004 Sep; 351 (12): 1218–1226. doi:10.1056/nejmra031623.Brugge W.R., Lauwers G.Y., Sahani D., Fernandez-del Castillo C., Warshaw A.L. Cystic Neoplasms of the Pancreas. New Eng J Med. 2004 Sep; 351 (12): 1218–1226. doi:10.1056/nejmra031623.Bosman F.T., Carneiro F., Hruban R.H., Theise N.D. WHO Classification of Tumours of the Digestive System. Lyon: International Agency for Research on Cancer. 2010. 417.Bosman F.T., Carneiro F., Hruban R.H., Theise N.D. WHO Classification of Tumours of the Digestive System. Lyon: International Agency for Research on Cancer. 2010. 417.Kakkar A., Sharma M.C., Yadav R., Panwar R., Mathur S.R., Iyer V.K., Sahni P. Pancreatic mixed serous neuroendocrine neoplasm with clear cells leading to diagnosis of von Hippel Lindau disease. Pathol Res Pract. 2016 Aug; 212 (8): 747–50. doi: 10.1016/j.prp.2016.04.008.Kakkar A., Sharma M.C., Yadav R., Panwar R., Mathur S.R., Iyer V.K., Sahni P. Pancreatic mixed serous neuroendocrine neoplasm with clear cells leading to diagnosis of von Hippel Lindau disease. Pathol Res Pract. 2016 Aug; 212 (8): 747–50. doi: 10.1016/j.prp.2016.04.008.Sakaguchi M. von Hippel-Lindau Disease. J Nihon University Medical Association. 2012 Oct; 71 (4): 237–239. doi:10.4264/numa.71.237.Sakaguchi M. von Hippel-Lindau Disease. J Nihon University Medical Association. 2012 Oct; 71 (4): 237–239. doi:10.4264/numa.71.237.Neumann H.P., Lips C.J., Hsia Y.E., Zbar B. Von Hippel‐Lindau Syndrome. Brain pathology. 1995 Apr; 5 (2): 181–193. doi: 10.1111/j.1750-3639.1995.tb00592.x.Neumann H.P., Lips C.J., Hsia Y.E., Zbar B. Von Hippel‐Lindau Syndrome. Brain pathology. 1995 Apr; 5 (2): 181–193. doi: 10.1111/j.1750-3639.1995.tb00592.x.Li Y., Dai M., Chang X., Hu W., Chen J., Guo J., Wu W., Zhang T., Liao Q., Liu Z., Hu Y., Zhao Y. Mixed serous neuroendocrine neoplasm of the pancreas. Medicine. 2016 Aug; 95 (34): e4205. doi:10.1097/md.0000000000004205.Li Y., Dai M., Chang X., Hu W., Chen J., Guo J., Wu W., Zhang T., Liao Q., Liu Z., Hu Y., Zhao Y. Mixed serous neuroendocrine neoplasm of the pancreas. Medicine. 2016 Aug; 95 (34): e4205. doi:10.1097/md.0000000000004205.Burns W.R., Edil B.H. Neuroendocrine Pancreatic Tumors: Guidelines for Management and Update. Curr Treat Options Oncol. 2011 Dec; 13 (1): 24–34. doi:10.1007/s11864-011-0172-2.Burns W.R., Edil B.H. Neuroendocrine Pancreatic Tumors: Guidelines for Management and Update. Curr Treat Options Oncol. 2011 Dec; 13 (1): 24–34. doi:10.1007/s11864-011-0172-2.Ito T., Igarashi H., Jensen R.T. Pancreatic neuroendocrine tumors: Clinical features, diagnosis and medical treatment: Advances. Best Pract Res Clin Gastroenterol. 2012 Dec; 26 (6): 737–753. doi:10.1016/j.bpg.2012.12.003.Ito T., Igarashi H., Jensen R.T. Pancreatic neuroendocrine tumors: Clinical features, diagnosis and medical treatment: Advances. Best Pract Res Clin Gastroenterol. 2012 Dec; 26 (6): 737–753. doi:10.1016/j.bpg.2012.12.003.Keel S.B., Zukerberg L., Graeme-Cook F., Compton C.C. A Pancreatic Endocrine Tumor Arising Within a Serous Cystadenoma of the Pancreas. Am J Surg Pathol. 1996 Apr; 20 (4): 471–475. doi: 10.1097/00000478-199604000-00010.Keel S.B., Zukerberg L., Graeme-Cook F., Compton C.C. A Pancreatic Endocrine Tumor Arising Within a Serous Cystadenoma of the Pancreas. Am J Surg Pathol. 1996 Apr; 20 (4): 471–475. doi: 10.1097/00000478-199604000-00010.Ustün M.O., Tuğyan N., Tunakan M. Coexistence of an endocrine tumour in a serous cystadenoma (microcystic adenoma) of the pancreas, an unusual association. J Clin Pathol. 2000 Dec; 53 (10): 800–2. doi:10.1136/jcp.53.10.800.Ustün M.O., Tuğyan N., Tunakan M. Coexistence of an endocrine tumour in a serous cystadenoma (microcystic adenoma) of the pancreas, an unusual association. J Clin Pathol. 2000 Dec; 53 (10): 800–2. doi:10.1136/jcp.53.10.800.Brian K.P., Goh B.K., Tan YM., Kumarasinghe M.P., Ooi L.L. Synchronous serous cystadenoma and pancreatic endocrine tumor: A case report and literature review. Dig Dis Sci. 2006 Feb; 51 (2): 422–426. doi: 10.1007/s10620-006-3147-6.Brian K.P., Goh B.K., Tan YM., Kumarasinghe M.P., Ooi L.L. Synchronous serous cystadenoma and pancreatic endocrine tumor: A case report and literature review. Dig Dis Sci. 2006 Feb; 51 (2): 422–426. doi: 10.1007/s10620-006-3147-6.

The authors declare that there are no conflicts of interest present.